Nació en Petilla de Aragón el 1 de mayo de 1852, hijo de Justo Ramón Casasús y Antonia Cajal. De carácter travieso y muy activo, su tremenda inteligencia no quedó refrendada como alumno. Estudió en los jesuitas en Jaca y en el instituto de Huesca el Bachillerato.
Hizo medicina en la Universidad de Zaragoza, aunque no fue un alumno brillante en sus estudios universitarios. Posteriormente trabajó en la sanidad militar y en 1874 fue destinado a Cuba. Se contagió de paludismo y de disentería, lo que le obligó a regresar a España.
En 1875 inició su doctorado, para lo que se tuvo que costear su primer microscopio. Fue investido doctor en Madrid. Se casó con Silveria Frañás García, con la que tuvo siete hijos.
Obtuvo la cátedra de anatomía descriptiva en la facultad de Medicina de la Universidad de Valencia, donde estudió la epidemia de cólera que azotó la ciudad el año 1885. Se trasladó a Barcelona a la cátedra de histología de la facultad de Medicina.
En
1888 fue definido por Cajal como su año cumbre. Descubrió los mecanismos que gobiernan la morfología y los procesos conectivos de las células nerviosas de la materia gris del sistema nervioso cerebroespinal. Sus descubrimientos fueron refrendados un año más tarde en el Congreso de la Sociedad Anatómica Alemana.
En 1892 ocupó la cátedra de histología e histoquímica normal y anatomía patológica de la Universidad Central de Madrid. Aquí le dieron todos los medios materiales para desarrollar sus investigaciones, posteriormente desarrolló sus descubrimientos en el Instituto Cajal hasta su muerte.
A lo largo de su vida recibió numerosos premios: la Medalla Helmhotzel (1905), el premio Nacional de Moscú (1900). Fue nombrado doctor honoris causa de las universidades de Clark, Boston y Cambridge. Pero el mayor galardón que recibió por su aportación a la neurociencia fue el premio Nobel de Fisiología y Medicina (1906), que compartió con el italiano Camillo Golgi.
Entre sus obras destaca la que publicó en forma de fascículos: Histología del sistema nervioso del hombre y de los vertebrados. Tras el premio Nobel, publicó muchas obras literarias y biográficas, entre ellas sus Estudios sobre la degeneración del sistema nervioso y El mundo visto a los ochenta años. Murió el 17 de octubre de 1934.
Recordad su papel en la generalización de la teoría celular al descubrir la individualidad de las neuronas.